Colgajo Keystone: una opción de cobertura segura, estable y estética en el manejo de salvamento para mielomeningocele. A propósito de 2 casos

CARLOS FABIÁN BARRERA NOVOA, OSWALDO JAVIER GÓMEZ DÍAZ

Resumen

Resumen
El mielomeningocele (MMC) es la patología más común y severa de espina bífida abierta compatible con la vida. Su cierre temprano es un objetivo terapéutico urgente para disminuir la morbi-mortalidad de  los neonatos, siendo un reto quirúrgico con dos objetivos mayores: 1) lograr el cierre de la fístula de LCR dural y 2) asegurar un cubrimiento de tejidos blandos estable y duradero. Se muestra el uso de los  colgajos fasciocutaneos en diseño Keystone como una opción quirúrgica  segura, estable y duradera con excelentes resultados estéticos en pacientes con MMC, que presentaron cierres primarios fallidos. Métodos: se describen dos casos clínicos de colgajos fasciocutaneos en diseño Keystone como opción de cobertura en pacientes con MMC  lumbo-sacro, en quienes el cierre primario falló y requerían de una cobertura segura como prioridad. Resultados: se realizó la cobertura exitosa del defecto lumbosacro en pacientes neonatos con MMC y manipulación previa de los tejidos blandos al intentar el cierre primario, con dehiscencia de la herida y una gran área de defecto lumbosacro en la relación defecto/dorso, usando colgajos tipo Keystone. Conclusiones: el uso de los colgajos Keystone es una técnica útil, accesible y versátil como opción de manejo para defectos de cobertura lumbosacros en MMC, logrando un cubrimiento estable y seguro de las meninges, sin fístulas de LCR, que además permite el cierre primario de los tejidos blandos en el área donante. 

Abstract
Myelomeningocele (MMC) is the most common and severe pathology of open spina bifida compatible with life. Its early closure is an urgent therapeutic objective to reduce the morbidity and mortality of neonates, being a surgical challenge with two major objectives: 1) achieve closure of the dural CSF fistula and 2) ensure a stable and durable soft tissue coverage. The use  of fasciocutaneous flaps in Keystone design is shown as a safe, stable and durable surgical option with excellent aesthetic results in patients with MMC, and who presented failed primary closures. Methods: Two clinical cases of fasciocutaneous flaps in Keystone design were described as a coverage option in patients with lumbo-sacral MMC, in whom the primary closure was  unsuccessful and required a safe coverage as a priority. Results: Successful coverage of the lumbosacral defect was performed in neonatal patients with MMC and previous manipulation of the soft tissues when attempting primary closure, with dehiscence of the wound and a large area of lumbosacral defect in the defect / back ratio, using Keystonetype flaps. Conclusions: he use of Keystone flaps is a useful, accessible and versatile technique as a management option for lumbosacral coverage defects in MMC, achieving a stable and safe covering of the meninges, without CSF fistulas, which also allows the primary closure of the soft tissues in the donor area.

Introducción
Los defectos del tubo neural (DTN) son una anormalidad congénita resultado de una falla de fusión entre los arcos vertebrales durante la neurulación primaria 18 a 28 días posterior a la fertilización. La espina bífida (EB) es una malformación congénita en la cual la columna se divide (bífida) secundario a dicha falla de fusión. El Mielomeningocele (MMC) es la patología más  común y severa de EB abierta compatible con la vida16, en la cual el cordón espinal esta dorsalmente abierto formando una placoda en la espalda del feto o recién nacido, frecuentemente reposando dentro de un saco meníngeo (EB quística). Las vértebras a nivel de lesión carecen de arcos neurales y son incompletos dorsalmente15. Este DTN puede estar a  cualquier nivel, pero el compromiso lumbosacro es el más común4. El MMC está asociado con morbilidades permanentes como parálisis motora, disfunción intestinal o vesical, hidrocéfalo y retardo mental severo. Este último por encima del 15%5. La prevalencia global de los DTN se estima en 4 por cada 1.000 nacidos vivos4; en países industrializados como EE.UU. y la  mayoría de países europeos oscila entre 0,5 a 0,8 por 1.000 nacidos vivos cada año, pero es más alta en países en desarrollo5, e inclusive en algunas regiones de China este valor se incrementa hasta 20 veces15. La baja prevalencia en países occidentales refleja la implementación de programas de fortificación materna de folatos, así como la detección prenatal temprana, y en algunos casos la subsecuente suspensión del embarazo. El cierre temprano del MMC es un objetivo terapéutico. Su manejo antenatal se argumenta porque reduce las tasas de hidrocefalia, malformación de Arnold-Chiari y vejiga neurogénica14. Igualmente el manejo a nivel posnatal reduce el riesgo de neuroinfección, aun pensando que este no se asocia con mejoría del estado neurológico2. La remoción del MMC y la reparación de la duramadre y del cordón espinal es importante realizarla dentro de las primeras 48 horas de nacido para eliminar el riesgo de lesión o infección del sistema nervioso central (SNC), así como de la morbi-mortalidad5. El MMC es un reto quirúrgico neonatal de urgencia con 2 objetivos mayores:  1) lograr el cierre de la fístula del líquido cefalorraquídeo (LCR) y 2) asegurar un cubrimiento  de tejidos blandos duradero a largo plazo. La mayoría de los defectos son lo suficientemente pequeños como para soportar un cierre por primera o por segunda intención, pero el cierre primario puede no ser posible en aproximadamente 25% de los casos, siendo evidente en defectos grandes3. Cuando es  mayor de 5 cm, o mayor que la mitad del ancho de la espalda, los procedimientos reconstructivos llegan a ser necesarios5. Muchas técnicas han sido propuestas para el manejo del MMC intentando proveer un cierre duradero para los grandes defectos con mínimas complicaciones, teniendo en cuenta la reparación de la duramadre, entre los cuales están4,16,18,19:

- Cierre primario del defecto.
- Colgajos locales, con cierre primario (o con injerto) del área donante.
- Colgajos fasciocutáneos.
- Transposición de colgajos musculares o musculocutáneos.
- Colgajos pediculados de perforantes.

Las complicaciones descritas con estas técnicas incluyen a pérdida parcial del colgajo (2%), dehiscencia de la herida (20%) y fístula de LCR4, dehiscencia del colgajo (4%), e infección de piel y TCS (7%)5. Aunque el uso de los colgajos Keystone es relativamente reciente, muestra resultados satisfactorios para el manejo en diferentes zonas del cuerpo15. Para el manejo de  MMC hay pocos estudios que revelan su implementación, pero los resultados con colgajos tipo Keystone son prometedores2-6. Colgajos Keystone y su uso para cubrimiento en región dorsal y lumbar Los colgajos de perforantes en diseño Keystone (KDPIF por sus siglas en inglés) son el producto de más de 30 años de investigación del Dr. Félix Behan, resolviendo muchos de los problemas experimentados en la transferencia libre de tejido. El estudio permanente ha descrito el uso de dermatomas para asistir en el diseño de colgajos cutáneos, y ha evolucionado en el entendimiento de las zonas de perforantes descritas inicialmente por Saint-Cyr y cols.8 y posteriormente por diferentes autores10,18,19. Este ha sido la base del desarrollo de los KDPIF (Figura 1), (Tabla 1).



Los KDPIF son colgajos curvilíneos en forma trapezoidea que proveen un colgajo en isla sencillo y de confianza, fácil de diseñar, elevar y ubicar; proporcionando un cierre rápido usando los dermatomas o sus alrededores con perforantes fasciocutáneas y estructuras vasculares que se distribuyen longitudinalmente dentro del colgajo como son: nervios, vasos perineurales, venas superficiales y perforantes musculocutáneas, fasciocutáneas y subcutáneas, que son aplicables en la mayoría de las regiones corporales9,12, y proporcionan  un adecuado soporte reconstructivo, incluyendo una apropiada tolerancia a radioterapia11. Se han descrito 4 tipos principales de KSF1,9:

Tipo I Keystone unilateral. Fascia profunda indemne.
Tipo II Keystone unilateral. La fascia profunda del borde convexo es dividida para su posterior movilización. - IIA: cierre primario. - IIB: cierre con injerto.
Tipo III Doble Keystone. La fascia profunda del borde convexo de ambos colgajos es dividida para su posterior movilización central (Indicado en defectos mayores 5 a 10 cm).
- IIIA: simétrico circunferencial.
- IIIB:  Yin-Yan.
Tipo IV Rotación del Keystone. Una parte del colgajo (proximal o distal) es elevado en plano subfascial, y rotado para facilitar el cierre.

Los KDPIF pueden ser aplicados a grandes defectos del tronco, evitando la realización tanto de técnicas microquirúrgicas como de grandes tiempos operatorios, logrando un cierre primario de la herida con un alto grado de satisfacción13. En la región paraespinal superior, hay un gran número de perforantes segmentarias que pasan superficialmente para dar suplencia vascular a la piel. Adicionalmente, tienen vasos directos bien descritos (brazos transverso y descendente de la arteria circunfleja escapular respectivamente) usados en diferentes tipos de colgajos incluyendo los KDPIF, los cuales pueden ser utilizados para defectos espinales y paraespinales. El movimiento en isla de los KDPIF a  nivel dorsal es mejor en sentido perpendicular al eje longitudinal debido a la fuerte unión de la fascia profunda que da menor movimiento en sentido céfalo-caudal, similar a lo ocurrido en miembro superior. A nivel lumbar la piel es muy gruesa y la fascia  ubyacente  está bien desarrollada, el muúsculo dorsal ancho llega a ser más fibroso en su unión a este nivel y su movimiento es más limitado que en el dorso superior. Así, los colgajos en esta región deben ser más largos en sentido longitudinal que anchos. Su fijación a planos profundos con suturas absorbibles y el uso de sistemas de drenaje disminuirán la formación de  seromas y dehiscencias debido a la fuerza y el movimiento en la zona1.

Colgajos Keystone en mielomeningocele
El MMC es un reto neonatal quirúrgico urgente, donde se han planteado distintas técnicas quirúrgicas para su manejo, desde el cierre primario antenatal o posnatal14,17, hasta colgajos fasciocutáneos17, musculocutáneos18 y pediculados de perforantes19 con el objetivo de lograr un cierre estable y disminuir la morbilidad de los pacientes en  su mayoría neonatos. El uso  e los KDPIF es una opción terapéutica en MMC que ha mostrado resultados exitosos, estables y duraderos, con disminución de la morbilidad del área donante2-6, y como en otras regiones corporales, la localización de los vasos perforantes con ultrasonografía Doppler pre o intraoperatoria para el diseño de los KDPIF es innecesario debido a la movilidad que se gana con la división de la fascia profunda, evitando la esqueletonización de la perforante, proporcionando una ventaja en su planeamiento y ejecución1,9. Los KDPIF resaltan por su movilidad y capacidad de rotación para cubrir defectos de piel y tejido celular subcutáneo15. El éxito deriva del soporte vascular que asciende de la base del colgajo a través de perforantes  fasciales y/o vasos directos7. Pero aparenta tener una dinámica vascular bastante especial que permite una excelente sobrevida del colgajo, el cual aparentemente es, al menos en parte, debido a la respuesta autoregulatoria simpática, que además permite realizar la movilización de grandes segmentos con un área pedicular (relación lecho/colgajo) hasta del 10% sin poner en riesgo la viabilidad del colgajo15. Materiales y métodos Se realiza la revisión de la literatura con relación al uso de los KDPIF para el manejo de MMC en recién nacidos o lactantes, y se describen 2 casos clínicos neonatales de pacientes en quienes además del manejo inicial del MMC por neurocirugía, presentaron dehiscencia del sitio quirúrgico posterior al cierre  primario, requiriendo cubrimiento definitivo con KDPIF en 2016 y 2018 respectivamente. Se realizó un una búsqueda de las variables clínicas de cada paciente, las dimensiones de la zona del defecto y del colgajo KDPIF usado para cobertura, la relación del ancho defecto/dorso, la edad de cada paciente al momento de la primera intervención (neurocirugía) y de la intervención en conjunto por Cirugía Plástica/Neurocirugía para la cobertura definitiva de la dehiscencia, la detección de comorbilidades previas al procedimiento (como rupturas de meninges y fístula de LCR), y el sometimiento previo a otros tipos de procedimientos. Se analizó y evaluó el resultado final del procedimiento en cada paciente y se reportan los resultados del  manejo con KDPIF para cobertura en MMC, las complicaciones asociadas, tiempo de recuperación POP y el resultado final (Tablas 2 y 3).

Caso 1
Paciente femenina producto de embarazo de 38 semanas, parto por cesárea programado en II nivel por microcefalia y bajo peso/edad gestacional diagnosticado por ecografía prenatal. Al nacimiento se realiza diagnóstico posnatal de MMC lumbosacro, manejo inicial con bolsa de Bogotá. Adicionalmente al examen físico se evidenció ano imperforado, por lo cual realizan colostomía en doble boca y remiten a los 14 días de nacida a institución pediátrica de IV nivel Fundación Hospital de la Misericordia. A los 16 días se realiza corrección de MMC por parte de neurocirugía pediátrica y se descarta ruptura de meninges o fístula de LCR. A los 20 días de nacida colocan catéter ventricular + reservorio tipo Omaya por hidrocefalia no  comunicante, y a los 31 días se realiza derivación ventrículo-peritoneal. Al décimoséptimo día posterior a la corrección del MMC (33 días de nacida) se evidencia dehiscencia central (Figura 2), que inicialmente se manejó con curaciones, pero por incremento en el tamaño de la dehiscencia y por  riesgo de neuroinfección se realiza nuevo procedimiento a los 40 días de nacida en conjunto Neurocirugía/ Cirugía Plástica para revisión de meninges, desbridamiento y cubrimiento  con colgajo Keystone tipo IV (Figuras 3 y 4). Presenta una evolución favorable sin dehiscencias perilesionales (Figuras 5 y 6), con una cicatrización adecuada a los 12 días y retiro de  sutura a los 14 días. No complicaciones posoperatorias.

Caso 2
Paciente femenina producto dembarazo de 38 semanas. Parto por cesárea en II nivel por iterativa (2 cesáreas previas) y ruptura prematura de membranas, con diagnóstico posnatal de MMC lumbosacro + laceración de membrana externa y fistula de LCR el cual cubren inicialmente con bolsa de Bogotá. Remitido a los 2 días de nacida a institución pediátrica de IV nivel, Fundación Hospital de la isericordia. Manejo inicial por neurocirugía pediátrica a los 4 días de nacida para corrección de MMC + cierre primario del defecto como urgencia neuroquirúrgica.

Realizan DVP a los 18 días de nacida por hidrocefalia comunicante. Posterior dehiscencia del sitio quirúrgico que requiere remodelación a nivel lumbo-sacro + sustituto de fascia lumbar a los 23 días de nacida. Al quinto día POP de la reintervención lumbosacra evidencian nueva dehiscencia central de aproximadamente 75% del sitio operatorio con exposición del sustituto  de fascia lumbar (Figura 7), realizándose nuevo procedimiento en conjunto Neurocirugía/Cirugía Plástica a los 29 días de nacida, efectuando extracción de sustituto de fascia lumbar + reforzamiento de saco dural con parche de fibrina (Tisseel®) por Neurocirugía y desbridamiento + colgajo en isla con diseño Keystone tipo IV (Figuras 8 a 10), con transposición del polo caudal para cubrimiento del defecto lumbo-sacro (Figura 11). En el POP inmediato se observa congestión venosa del colgajo (Figura 12), por lo cual se pasa a revisión inmediatamente, se reposiciona el KDPIF a tipo IV en omega con mejoría en la congestión venosa (Figuras 13 y 14). Posterior seguimiento clínico, presentando 3 pequeñas  dehiscencias de epidermis hacia  las 1, 7 y 9 del reloj (Figura 15), manejadas con curaciones y cierre por segunda intención con epitelización completa a los 29 días (Figuras 16 y 17).  Las características clínicas y las variables asociadas de cada paciente se describen en las tablas 2 y 3.

Conclusiones
El cubrimiento de defectos en la región dorsal y lumbosacra representan un reto para el cirujano reconstructivo debido a las características anatómicas de la fascia profunda y su fuerte unión a la piel en la línea media espinal. El manejo en neonatos de estos defectos secundarios a mielomeningocele demostró una respuesta exitosa y estable con el uso de los colgajos de  perforantes en isla con diseño Keystone logrando el cubrimiento del defecto de manera segura, con un resultado  estético excelente y una baja morbilidad en el área donante. Igualmente, se considera que los resultados pueden ser superiores comparado con otras opciones quirúrgicas, considerando la edad del paciente(neonatos), la manipulación previa de los tejidos  dado el antecedente del cierre primario fallido, la relación de las dimensiones ancho lumbo-sacro/defecto y defecto/colgajo, la limitada cantidad de tejido disponible para otras opciones de cobertura y la urgencia neuroquirúrgica requerida para el cubrimiento de las meninges y el cordón espinal por el riesgo de neuroinfección. En el dorso, el tejido conectivo denso  del septum de la piel a la columna provee un fuerte soporte y disminuye la movilidad de los planos sobre los procesos de las vértebras. Esto dificulta el desplazamiento de la piel cerca de la línea media del dorso, particularmente en el eje vertical. La transposición de colgajos KDPIF demostró ser una excelente alternativa para el cierre de defectos en esta zona, logrando  un adecuado cubrimiento tanto del defecto primario como del área donante, posicionado el KDPIF en una región de buena laxitud y deslizamiento1. Una complicación observada en uno de los casos fue la congestión venosa, que mostró una evolución favorable al manejo con el reposicionamiento, sin afectar la cobertura del defecto ni la viabilidad del colgajo y sin necesidad de realizar otros tipos de colgajos para mantener la cobertura de las meninges; demostrando resistencia y tolerancia a la congestión vascular, siendo mayor comparado otros tipos de colgajos, que probablemente, hubiesen tenido una pérdida parcial o total, llevando a una nueva exposición de las meninges con el aumento de la morbilidad y el requerimiento subsecuente de nuevos procedimientos. El resultado final mejoró considerablemente la calidad de vida de cada paciente disminuyendo la probabilidad de complicaciones infecciosas y secuelas neurológicas. 

Discusión
Considerando que los defectos alcanzaban el 22% al 30% del ancho lumbosacros, y que la relación del tamaño del KDPIF osciló entre 1,6 a 3 veces el tamaño del defecto preoperatorio, en ambos casos se logró un cierre primario satisfactorio, estable, con un excelente resultado estético inclusive superior a otras opciones de cobertura y con baja morbilidad del área  donante. Aunque hay pocas descripciones en la literatura del uso de los colgajos de perforantes en diseño Keystone, en ambos casos demostró ser una opción segura y resistente con un resultado final estable, estético, y que a pesar de la manipulación previa de los tejidos con dehiscencias posoperatorias en la zona de defecto, logró el objetivo de dar una cobertura de  manera exitosa sin generar mayor morbilidad tanto en la zona del defecto como en el área donante. Como lo describe Kouri y cols., aunque los colgajos de perforantes han mejorado la capacidad reconstructiva  por parte del cirujano con una limitada morbilidad del área donante, la prolongada curva de aprendizaje así como el tiempo quirúrgico requerido, permite que el uso de los KDPIF se planteen como una opción quirúrgica  con una robusta vascularización, menores requerimientos y tasas de éxito mayores del 97% 13.

 

 

 

 

 

Palabras clave

colgajos de perforantes, colgajos en isla, colgajos pediculados, mielomeningocele.

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